Křehká místa na chromozomech

Fragilní místa chromozomů neboli fragilní místa (z anglického  fragile  - křehký, křehký) - úseky lidských chromozomů , náchylné k tvorbě zlomů, které se detekují cytogenetickou analýzou preparátů metafázních chromozomů. Existují vzácná nebo zděděná a normální nebo konstitutivní křehká místa. Křehká místa se nacházejí ve všech lidských chromozomech, obecně je jich kolem stovky [1] . Molekulární podstata tohoto jevu není dosud známa.

Nomenklatura

Křehká místa se označují podle toho, ve kterém chromozomálním segmentu se nacházejí, například křehké místo spojené se syndromem Martin-Bell je označeno fra(X)(q27.3) . Kromě toho existují názvy pro křehká místa schválená nomenklaturním výborem HUGO . Například výše uvedené křehké místo fra(X)(q27.3) se nazývá FRAXA, což znamená „křehké místo na chromozomu X v lokusu A“, přičemž písmeno „A“ označuje, že se jednalo o první popsané křehké místo pro chromozom X [2] .

Zděděná místa křehkosti

Fenomén zvýšené křehkosti chromozomů na určitých místech byl objeven v 70. letech 20. století. Při cytogenetické analýze chromozomů v metafázi u některých jedinců bylo zjištěno, že ve většině analyzovaných buněk měla stejná oblast chromozomu přerušení nebo mezeru v barvení. Frekvence výskytu jednotlivých křehkých míst v populaci obvykle nepřesahuje 5 % [2] . Dědičná křehká místa se vyznačují mendelovskou dědičností [1] . Identifikace většiny zděděných křehkých míst je usnadněna kultivací buněk in vitro v médiu ochuzeném o kyselinu listovou .

Většina dědičných křehkých míst není spojena s žádnou klinicky významnou patologií kromě dědičného místa fragility FRAXA, které je pozorováno u pacientů se syndromem fragilního X (syndrom Martin-Bell ). Před rozvojem molekulárně genetických metod byla diagnóza u pacientů s Martin-Bell syndromem ověřována přítomností fragilního místa v lokusu Xq27.3 [3] . Dědičné fragilní místo FRAXA se nachází v 5'-nepřekládané oblasti genu FMR1 a obsahuje repetici tripletů CHG. Abnormální délka této repetice u pacientů způsobuje hypermetylaci promotoru genu FMR1 a v důsledku toho narušení genové exprese [4] .

Konstitutivní frag stránky

Konstitutivní křehká místa jsou zlomy a mezery v barvení chromozomů, které se objevují na určitých chromozomálních místech v buňkách u všech jedinců pod mírným replikačním stresem, jako jsou nízké koncentrace inhibitorů replikace DNA [5] . Toto je mnohem širší třída fragmentových míst ve srovnání s zděděnými místy.

Konstitutivní křehká místa jsou zvláště zajímavá, protože jsou "horkými místy" pro chromozomální přeuspořádání u různých rakovin. Nejvýraznějším příkladem je křehké místo FRA3B umístěné v chromozomálním segmentu 3p14.2. Toto křehké místo se nachází v tumor supresorovém genu FHIT , který se často ztrácí v tumorech různých lokalizací, včetně rakoviny tlustého střeva, hlavy, krku, plic a prsu [2] .

Povaha fenoménu křehkosti chromozomů není zcela objasněna. Je známo, že konstitutivní fragilní místa jsou obvykle spojena s pozdním replikujícím se chromatinem [6] . Často se nacházejí ve velmi dlouhých genech (asi 1 milion párů bází nebo více), jako jsou FHIT a WWOX [7] . Mnoho běžných míst křehkosti je tkáňově specifických. Nedávné studie spojují křehkost chromozomů s nedostatkem počátků replikace v těchto oblastech. Předpokládá se, že insuficience iniciačních míst na konci S-fáze buněčného cyklu může v některých případech vést k lokální nedokončenosti replikačního procesu při replikačním stresu a tvorbě zlomů dvouvláknové DNA [8] .

Poznámky

  1. 1 2 Durkin SG, Glover TW Chromozomová křehká místa. // Annu Rev Genet. - 2007. - T. 41 . - S. 169-192 . - doi : 10.1146/annurev.genet.41.042007.165900 .
  2. 1 2 3 Lidská genetika podle Vogela a Motulského / M. R. Speicher, S. E. Antonarakis, A. G. Motulsky. - 4. vydání. - Petrohrad. : N-L. — S. 138-139. — 1056 s. - ISBN 978-5-94869-167-1 .
  3. Oostra B.A. et al. Pokyny pro diagnostiku syndromu fragilního X. National Fragile X Foundation  (anglicky)  // Journal of medical genetics. — Sv. 30, č. 5 . - S. 410-413.
  4. Naumann A. a kol. Zřetelná hranice methylace DNA v 5′-upstream sekvenci promotoru FMR1 váže jaderné proteiny a je ztracena v syndromu křehkého X  //  The American Journal of Human Genetics. - 2009. - Sv. 85, č.p. 5 . - S. 606-616.
  5. Debatisse M. a kol. Obvyklá křehká místa: znovu přezkoumány mechanismy nestability  //  Trendy v genetice: TIG. - 2012. - Sv. 28, č. 1 . - S. 22-32.
  6. Wang L. a kol. Alelově specifická pozdní replikace a křehkost nejaktivnějšího běžného křehkého místa, FRA3B  //  Lidská molekulární genetika. - 1999. - Sv. 8, č. 3 . - S. 431-437.
  7. Smith D. I. et al. Běžná křehká místa, extrémně velké geny, neurální vývoj a rakovina //Rakovinová písmena. - 2006. - V. 232. - Č. 1. - S. 48-57.
  8. Letessier A. et al. Programy iniciace replikace specifické pro buněčný typ nastavují křehkost křehkého místa FRA3B //Nature. – 2011. – V. 470. – č.p. 7332. - S. 120-123.