Protein Wiskott-Aldrichova syndromu

Wiskott-Aldrichův syndrom

Vykreslování PDB založené na 1cee.
Dostupné struktury
PNR Ortologické vyhledávání: PDBe , RCSB
Identifikátory
SymbolBYL  ; IMD2; SCNX; THC THC1; VOSA
Externí IDOMIM:  300392 MGI :  105059 HomoloGene :  30970 GeneCards : WAS Gene
Profil exprese RNA
Více informací
ortology
PohledČlověkMyš
Entrez745422376
SouborENSG00000015285ENSMUSG00000031165
UniProtP42768P70315
RefSeq (mRNA)NM_000377NM_009515
RefSeq (protein)NP_000368NP_033541
Locus (UCSC)Chr HG1436_HG1432_PATCH: 48,68
– 48,69 Mb
Chr X:
8,08 – 8,09 Mb
Hledejte v PubMed[jeden][2]

Protein  Wiskott -Aldrichova syndromu ( WASp ) se skládá z 502 aminokyselinových zbytků [1] a má složitou doménovou strukturu. Je exprimován v hematopoetických buňkách a hraje důležitou roli při reorganizaci cytoskeletu , transdukci signálu a apoptóze [2] .

Gen WAS, jehož mutace vedou k rozvoji Wiskott-Aldrichova syndromu , je lokalizován na krátkém raménku chromozomu X v oblasti Xp11.4-Xp11.21. Přesněji řečeno, gen WAS se nachází od 48 683 789 do 48 691 426 párů bází na X chromozomu [3] . Genové mapování bylo provedeno v roce 1994 a bylo zjištěno, že gen WAS se skládá z 12 exonů a 11 intronů [4] o celkové délce přibližně 1800 párů bází [5] [6] .

Na C-konci proteinu WASp, ve vzájemné těsné blízkosti, jsou vazebné domény pro monomerní aktin a komplex Arp2/3. To zajišťuje prostorovou konvergenci těchto molekul a usnadňuje proces polymerace aktinu. Na N-konci a v centrální části proteinu jsou různé regulační domény (WH1, GBD, Polu-Pro-site), které zajišťují interakci s mnoha speciálními proteinovými molekulami a membránovými fosfolipidy. Protein WASp tak může sloužit jako mediátor při interakci různých specifických faktorů s membránovými strukturami a podílet se na procesu polymerace aktinu [7] [8] .

Výskyt mutace v genu odpovědném za syntézu proteinu WASp vede ke vzniku defektní formy proteinu nebo jeho úplné absenci, což vede k rozvoji imunity a poruch hemostázy. Je známo nejméně 350 mutací [3] v genu WAS odpovědných za rozvoj X-vázaného Wiskott-Aldrichova syndromu. Většina z nich jsou nukleotidové substituce (missense/nesense mutace), sestřihové mutace a malé delece. Detekovány jsou také malé inzerce a velké delece [9] .

U pacientů s missense mutacemi je zpravidla mírný průběh onemocnění, projevující se především trombocytopenií. Pacienti s různými delecemi, inzercemi nukleotidů, nesmyslnými mutacemi a mutacemi v místě sestřihu jsou charakterizováni závažnějšími klinickými projevy [10] [11] .

Poznámky

  1. P42768[1-502], protein Wiskott-Aldrichova syndromu, Homo sapiens
  2. Wiskott-Aldrichův syndrom . Shrnutí (pdf) . orpha.net (2013) . Datum přístupu: 7. ledna 2017. Archivováno z originálu 7. ledna 2017.
  3. 1 2 Služba Národní lékařské knihovny USA: Genetics Home Reference . Získáno 4. srpna 2013. Archivováno z originálu dne 4. července 2013.
  4. WAS - Wiskott-Aldrichův syndrom (ekzém-trombocytopenie) Archivováno 1. února 2014. , Zdroj asijských nemocí primární imunodeficience (RAPID)
  5. Derry JM , Ochs HD , Francke U. Izolace nového genu mutovaného u Wiskott-Aldrichova syndromu.  (anglicky)  // Cell. - 1994. - Sv. 78, č.p. 4 . - S. 635-644. — PMID 8069912 .
  6. chrX:48542185-48549817 7 633 bp. Prohlížeč genomu UCSC na Human Feb. 2009 (GRCh37/hg19) Montáž
  7. Gusev N. B. Pohyb nesvalových buněk a reorganizace aktinových mikrofilament // Soros Educational Journal. - 2001. - V. 7, č. 7. - S. 9-16.
  8. Thrasher AJ , Burns S. Wiskott-Aldrichův syndrom: porucha hematopoetické cytoskeletální regulace.  (anglicky)  // Mikroskopický výzkum a technika. - 1999. - Sv. 47, č.p. 2 . - S. 107-113. -doi : 10,1002 /(SICI)1097-0029(19991015)47:2<107::AID-JEMT3>3,0.CO;2-H . — PMID 10523789 .
  9. Databáze: HGMD – databáze lidských genových mutací.
  10. Lemahieu V. , Gastier JM , Francke U. Nové mutace v genu proteinu Wiskott-Aldrichova syndromu a jejich účinky na transkripční, translační a klinické fenotypy.  (anglicky)  // Lidská mutace. - 1999. - Sv. 14, č. 1 . - S. 54-66. — doi : 10.1002/(SICI)1098-1004(1999)14:1<54::AID-HUMU7>3.0.CO;2-E . — PMID 10447259 .
  11. Lutskiy MI , Rosen FS , Remold-O'Donnell E. Vazba genotyp-proteotyp u Wiskott-Aldrichova syndromu.  (anglicky)  // Journal of immunology (Baltimore, Md.: 1950). - 2005. - Sv. 175, č.p. 2 . - S. 1329-1336. — PMID 16002738 .

Odkazy

Sermyagina I. G., Zabnenkova V. V., Kondratenko I. V., Polyakov A. V., DNA diagnostika Wiskott-Aldrichova syndromu // Lékařská genetika, 2009, v. 8, N6 (84), s. . 34-39  (nedostupný odkaz)