Pitt-Hopkinsův syndrom

Pitt-Hopkinsův syndrom  je vzácná genetická porucha charakterizovaná mentální retardací , širokými ústy a výraznými rysy obličeje a intermitentní hyperventilací s dušností [1] . S dalším zkoumáním Pitt-Hopkinsova syndromu se spektrum vývojových poruch rozšiřuje a může také zahrnovat problémy s úzkostí , autismem [2] , ADHD a smyslovými poruchami. Je to způsobeno abnormalitou na chromozomu 18. Zejména je to způsobeno nedostatečnou expresí genu TCF4 [1] .

Tento syndrom je pojmenován po D. Pittovi a I. Hopkinsovi z The Children's Cottages Training Center v Kew a Royal Children's Hospital v Melbourne , kteří jej popsali v roce 1978 [3] .

Pitt-Hopkinsův syndrom je tradičně spojován s těžkým kognitivním poškozením, ale skutečnou inteligenci je obtížné měřit kvůli motorickým a řečovým problémům. Prostřednictvím augmentativní komunikace a pokročilejších terapií může mnoho lidí dosáhnout mnohem více, než se původně myslelo. Je jasnější, že pacienti s Pitt-Hopkinsem mají širší rozsah kognitivních schopností, než se uvádí ve velké části vědecké literatury. Výzkumníci vyvinuli modely buněk a hlodavců pro testování léčby Pitt-Hopkinsem [4] .

Prevalence Pitt-Hopkinsova syndromu se odhaduje na 1:11 000 až 1:41 000 [5] .

Diagnostika

Neexistují žádná specifická diagnostická kritéria, ale existuje několik symptomů, které podporují diagnózu Pitt-Hopkinsova syndromu. Některé příklady jsou: obličejový dysmofismus, globální opoždění vývoje s časným nástupem, středně těžká až těžká mentální retardace , respirační selhání a žádné další významné vrozené anomálie [6] .

Uvádí se, že polovina lidí s Pitt-Hopkinsovým syndromem má epileptické záchvaty od dětství do pozdní adolescence [5] .

Asi 50 % obětí vykazuje abnormality ve struktuře mozku. Patří mezi ně hypoplazie corpus callosum , absence zobáku nebo kýlu ( rostrum ) a zadní části hřebene ( splenium ), přítomnost konvexních caudatových jader vyčnívajících směrem k postranním komorám .

Elektroencefalogram ukazuje přebytek pomalých složek.

Podle klinické diagnózy je Pitt-Hopkinsův syndrom ve stejné skupině jako pervazivní vývojové poruchy [7] .

Při podezření na Pitt-Hopkinsův syndrom se obvykle provádí genetické vyšetření genu TCF4 [5]

Diferenciální diagnostika

Pitt-Hopkinsův syndrom je symptomaticky podobný Angelmanovu syndromu , Rettově syndromu a Mowat-Wilsonově syndromu [8] .

Angelmanův syndrom se nejvíce podobá Pitt-Hopkinsovu syndromu. V obou případech pacienti nemají řeč a mají „šťastný“ charakter. Ze všech variant je Rettův syndrom nejméně podobný Pitt-Hopkinsovu syndromu. Tento syndrom je považován za progresivní encefalopatii. Angelmanův syndrom i Rettův syndrom postrádají charakteristické rysy obličeje Pitt-Hopkinsova syndromu. Mowat-Wilsonův syndrom se vyskytuje v raném dětství a je charakterizován charakteristickými abnormalitami obličeje [8] .

Historie

Tento syndrom byl poprvé popsán v roce 1978 D. Pittem a I. Hopkinsem (The Children's Cottages Training Centre, Kew and Royal Children's Hospital, Melbourne, Australia) u dvou nepříbuzných pacientů [3] .

Profesor Phillip Beales z  Ústavu dětského zdraví navrhl, že touto nemocí trpělo divoké dítě Peter [9] .

Poznámky

  1. 1 2 Haploinsuficience TCF4 způsobuje syndromovou mentální retardaci s intermitentní hyperventilací (Pitt-Hopkinsův syndrom  ) . Získáno 16. března 2012. Archivováno z originálu 15. září 2012.
  2. Pitt-Hopkinsův syndrom může ukázat cestu k léčbě autismu . Daniel R. Weinberger (květen 2019). Získáno 4. listopadu 2021. Archivováno z originálu dne 31. října 2019.
  3. 1 2 Pitt D., Hopkins I. 1978. Syndrom mentální retardace, širokých úst a přerušovaného dýchání. // Aust. paed. J., 14(3):182-184
  4. Lék na autismus? Potenciální léčba Pitt-Hopkinsova syndromu nabízí vodítka; PTHS . Konverzace (webová stránka) . Získáno 10. července 2019. Archivováno z originálu dne 26. října 2020.
  5. ↑ 1 2 3 Sweetser, David A.; Elsharkawi, Ibrahim; Yonker, Lael & Steeves, Marcie (1993), Adam, Margaret P.; Ardinger, Holly H. & Pagon, Roberta A. et al., eds., Pitt-Hopkins Syndrome , University of Washington, Seattle, PMID 22934316 , < http://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK100240 / > . Staženo 3. února 2019. Archivováno 13. srpna 2020 na Wayback Machine 
  6. Pitt-Hopkinsův syndrom // Souhrny lékařské genetiky . - Národní centrum pro biotechnologické informace (NCBI), 2012. - ISBN Bookshelf ID: NBK66129. Archivováno 26. října 2020 na Wayback Machine
  7. Sweatt, J. David (květen 2013). „Pitt-Hopkinsův syndrom: intelektuální postižení v důsledku ztráty transkripce genu regulovaného TCF4“ . Experimentální a molekulární medicína . 45 (5): e21. DOI : 10.1038/emm.2013.32 . ISSN  2092-6413 . PMC  3674405 . PMID23640545  . _
  8. ↑ 1 2 Zollino, Marcella; Marangi, Giuseppe (září 2015). „Pitt-Hopkinsův syndrom a diferenciální diagnostika: Molekulární a klinická výzva“ . Journal of Pediatric Genetics . 04 (3): 168-176. DOI : 10.1055/s-0035-1564570 . ISSN  2146-4596 . PMC  4918722 . PMID  27617128 .
  9. Megan Lane. Kdo byl Petr Divoký chlapec?  (anglicky) . BBC News Magazine . BBC. Získáno 16. března 2012. Archivováno z originálu 15. září 2012.